Редкие клинические случаи в эндоскопической онкологической практике

Резюме

Опухоли трахеи составляют <2% всех опухолей верхних дыхательных путей; у взрослого населения обычно они являются злокачественными.

Гемангиома - это доброкачественная сосудистая опухоль, являющаяся пороком развития. Дифференциальную диагностику подобного образования трахеальной локализации следует проводить с посттравматической грануляционной тканью, ангиосаркомой, ангиоэндотелиомой, саркомой Капоши. Лечение заключается в удалении образования ввиду рецидивирующих эпизодов кровотечения. В статье представлен клинический случай 23-летнего мужчины с эпизодами рецидивирующего кровохарканья, причиной которого стала дольковая капиллярная гемангиома трахеи.

Почечно-клеточный рак является 3-й наиболее распространенной опухолью после рака легкого и молочной железы, метастазирующей в область головы и шеи. Клиническая картина может манифестировать в виде эпизодов носового кровотечения. Повышенная кровоточивость обусловлена возможной мутацией Гиппеля-Ландау. Диагностика затруднительна, так как верификация ассоциирована с высоким риском кровотечения, а также с получением неинформативного материала среди большого количества крови. В статье рассматривается случай пациентки 68 лет
с жалобами на рецидивирующие эпизоды носового кровотечения, сопровождавшиеся падением уровня гемоглобина. Приведенное наблюдение демонстрирует редкий вариант метастазирования рака почки.

Раннее обнаружение инородных тел в дыхательных путях и их своевременное удаление, а также дифференциальный диагноз с опухолевыми поражениями трахеобронхиального дерева - первоочередные задачи, которые стоят перед специалистом, заподозрившим подобный случай. Несмотря на то что большинство пациентов с инородными телами - это дети, такие случаи нередки и во взрослой популяции. В статье представлен клинический случай длительного нахождения инородного тела в промежуточном бронхе (голосового аппарата) в результате его аспирации.

Ключевые слова:бронхоскопия; капиллярная дольковая гемангиома; метастатический рак носоглотки; инородные тела верхних дыхательных путей

Финансирование. Исследование не имело спонсорской поддержки.
Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.
Для цитирования: Черкес Л.В., Курданова М.Ю. Редкие клинические случаи в эндоскопической онкологической практике // Клиническая и экспериментальная хирургия. Журнал имени академика Б.В. Петровского. 2022. Т. 10, № 4. С. 38-45. DOI: https://doi.org/10.33029/2308-1198-2022-10-4-38-45

Гемангиома трахеи

Частота встречаемости первичных опухолей трахеи составляет ~2,7 новых случаев на 1 млн человек в год, как правило, среди взрослого населения они имеют злокачественный потенциал [1]. Наиболее распространенные доброкачественные опухоли трахеи - хондрома, папиллома и фиброма [2].

Капиллярная гемангиома представляет собой редкое доброкачественное заболевание, поражающее кожные покровы и слизистую оболочку носовой, ротовой полости у мужчин моложе 18 лет и женщин репродуктивного возраста. Случаи вовлечения трахеобронхиального дерева чрезвычайно редки, особенно во взрослой популяции [3-6].

Sweetser классифицировал гемангиомы дыхательных путей на детский и взрослый типы. Инфантильный тип обычно локализуется в подскладочном отделе гортани, взрослый - в области голосовых складок. При сложной анатомической локализации гемангиома протекает бессимптомно и является случайной находкой в процессе обследования, однако самым частым проявлением является анемический синдром вследствие рецидивирующих эпизодов гемоптизиса [7, 8].

Терминологически гемангиома - это сосудистая опухоль, фактически являющаяся пороком развития. По разным данным, частота ее встречаемости варьирует от 2 до 10% [9].

Гемангиомы делят на капиллярные (>75% случаев), кавернозные (представленные более крупными сосудами) - до 9-10%, смешанные формы - до 15%, а также гемангиомы сложной анатомической локализации, встречающиеся в паренхиматозных и крайне редко в полых органах, а также в костях - до 1% [10].

Кровохарканье - наиболее частый симптом гемангиом трахеальной локализации, который требует дифференциальной диагностики, так как встречается при туберкулезе, опухолях легкого и их осложнений (бронхоэктазы, аспергиллома) [11, 12].

Капиллярная гемангиома ассоциирована с травматизацией верхних дыхательных путей, которая, в свою очередь, ведет к активации эндотелиального фактора роста, потенцирующего ее рост [13].

R.E. Fechner и соавт. проанализировали 639 случаев сосудистых поражений полости рта и верхних дыхательных путей, из них лишь 11 случаев были обнаружены в трахее и левом главном бронхе. Размеры образований не превышали 2 см, кровохарканье наблюдалось у всех 11 пациентов. Образования до 1 см подвергались эндоскопической эксцизии с положительным эффектом [14].

Гемангиомы дыхательных путей, как правило, являются случайной находкой и диагностируются с помощью инструментальных методов визуализации: компьютерной томографии (КТ) грудной клетки и эндоскопического исследования. Окончательный диагноз ставится с помощью биопсии и последующего морфологического исследования. При попытке выполнения биопсии следует учитывать возможность развития кровотечения. В связи с этим лечение подобных образований предпочтительно проводить в специализированных медицинских учреждениях.

Альтернативой эндоскопической электроэксцизионной методики удаления гемангиом служат криотерапия, аргоноплазменная коагуляция, лазерная терапия, брахитерапия, эмболизация и хирургическое вмешательство [8, 15].

Мужчина, 23 года, поступил в отделение эндоскопии ФГБУ "НМИЦ онкологии им. Н.Н. Блохина" Минздрава России с жалобами на рецидивирующие эпизоды кровохарканья. Данные физикального осмотра и лабораторных анализов без патологии. КТ (рис. 1) выявила следующие изменения: по заднеправой полуокружности трахеи на 5,0 см ниже уровня перстневидного хряща определяется образование на ножке до 1,0 см в диаметре.

Основным уточняющим этапом диагностики было эндоскопическое исследование. При проведении трахеоскопии по задней стенке средней трети трахеи определяется округлое образование на узком основании, ~1,0 см в диаметре (рис. 2). Образование рыхлой консистенции, ярко-красного цвета, умеренно кровоточиво при контакте. Учитывая отсутствие верификации, выполнена биопсия образования.

При последующем изучении гистологического материала был установлен диагноз капиллярной гемангиомы.

Методом эндоскопической петлевой электроэксцизии в режиме коагуляции выполнено тотальное удаление опухоли (рис. 3). Осложнений не отмечено.

Метастаз рака почки в носоглотку с распространением на полость носа

Метастатический рак носоглотки встречается крайне редко. В России частота рака носоглотки составляет 0,1-0,2% в общей структуре онкологической заболеваемости, составляя для мужчин  0,55 на 100 тыс. населения (при европейском стандарте - 0,9) и для женщин - 0,29 (при европейском стандарте - 0,26) [16]. При выявлении опухолевого поражения полости носа, носоглотки, синусов не стоит забывать о возможности их вторичного метастатического поражения, особенно учитывая онкологический анамнез пациента.

Почечно-клеточный рак занимает 3-е место среди всех опухолей, метастазирующих в область головы и шеи [17-19]. Симптомы, обусловленные метастатическим поражением, могут быть единственным начальным проявлением данной патологии, они зависят от локализации опухоли, вовлеченности сосудисто-нервных пучков. Инструментальные методы диагностики, особенно эндоскопические, а также гистологическое заключение, включая иммуногистохимическое исследование, в диагностике играют решающую роль.

Приблизительно у 30-50% пациентов в различные сроки после нефрэктомии появляются метахронные метастазы [20].

Существуют два основных гематогенных пути метастазирования светлоклеточного рака почки в носовую полость, параназальные синусы и носоглотку: миграция опухолевых клеток через нижнюю полую вену в правое предсердие, легкие, левые отделы сердца и по большому кругу кровообращения в верхнечелюстную артерию. Второй путь - через позвоночное венозное сплетение, минуя нижнюю полую вену в интракраниальные и кавернозные венозные сплетения [21].

При локализации опухоли в полости носа, носоглотке заболевание может манифестировать в виде эпизодов носового кровотечения, затруднений носового дыхания, болевого синдрома, паралича лицевого нерва и орбитального симптомокомплекса.

Эндоскопическая диагностика с последующей биопсией выявленных изменений позволяет однозначно установить органопринадлежность опухоли.

При повторных эпизодах выраженного носового кровотечения, нарастания анемического синдрома целесообразно рассмотреть вопрос об экстренном оперативном лечении, что и было предпринято в отношении данного пациента.

Приведенное наблюдение демонстрирует редкий вариант метастазирования рака почки.

Пациентка Л., 68 лет, поступила в клинику с жалобами на рецидивирующие эпизоды носового кровотечения, слабость. В анамнезе - рак левой почки, состояние после радикальной нефрэктомии. Гистологически - светлоклеточный рак. При проведении лабораторных и инструментальных методов обследования выявлено снижение уровня гемоглобина до 85 г/мл. Выполнена магнитно-резонансная томография (МРТ), при которой в области левого носового хода выявлено объемное мягкотканое образование с нечеткими контурами неоднородной структуры размерами до 5,8×2,5×4,8 см, тесно прилегающее к носовой перегородке.

При эндоскопическом осмотре (рис. 4) в левой половине полости носа, сразу за преддверием, определяется бугристая опухолевая инфильтрация розово-красного цвета, вязкой консистенции, местами покрытая фибрином. Эндоскопическая картина (учитывая анамнез и гистологическое заключение) соответствует опухолевому (метастатическому) поражению носоглотки с распространением на полость носа слева.

Учитывая вышеописанные данные, первым этапом решено выполнить предоперационную эмболизацию питающих опухоль сосудов полости носа. Поочередно выполнена селективная катетеризация питающих опухоль правой и левой крылонёбных артерий с последующим введением эмболизата до полного стаза кровотока в указанных бассейнах. При контрольной ангиографии отмечен резидуальный кровоток 15% из верхних решетчатых артерий из бассейна глазных артерий, эмболизация которых не представляется возможной.

Вторым этапом была предпринята попытка электрохирургического эндоскопического удаления опухоли, при котором отмечено обильное кровотечение. Гемостаз достигнут тампонированием полости носа.

В связи с невозможностью хирургического лечения и рецидивами кровотечения пациентке выполнена паллиативная лучевая терапия с положительным эффектом.

Инородное тело (голосовой протез) промежуточного бронха

Инородные тела трахеобронхиальной локализации чаще встречаются у детей, однако подобные случаи описаны и среди взрослого населения, особенно у пациентов пожилого и старческого возраста, а также с неврологическим дефицитом, нарушениями функций жевательных мышц, процесса глотания (бульбарный паралич, миастения, синдром Паркинсона) [22, 23].

В Японии при самой высокой средней продолжительности жизни в мире аспирация инородными телами трахеи и бронхов является основной причиной смерти в группе несчастных случаев с 2006 г., при этом ежегодно регистрируется почти 9000 случаев со смертельным исходом [24].

Длительное нахождение инородных тел в дыхательных путях может мимикрировать под другие заболевания, в том числе под опухоли. Зачастую проявления неспецифичны: хрипы, одышка, абсцедирующая пневмония, явления гиповентиляции.

Метаанализ данных мировой литературы по аспирации инородных тел трахеи и бронхов выявил, что в среднем 60% пациентов были мужчинами. Соотношение мужчин и женщин колеблется от 1,5 : 1 до 2,4 : 1. Частота эпизодов аспирации инородных тел у детей среди мальчиков и девочек одинакова [25-28].

Как отмечают Ali Bilal Ulas и соавт. в своем недавнем исследовании, превалирующими симптомами были кашель в 690 (83,9%) случаях и свистящее дыхание в 492 (59,9%) случаях [29]. Наиболее частыми аспирируемыми инородными телами у детей были семена подсолнечника (14,2%, n=71), частицы пищи (11,4%, n=57) и иглы (52%, n=10,4), у взрослых были иглы (39,5%, n=28), неигольные металлические предметы (21,1%, n=15) и частицы пищи (11,3%, n=8) [29, 30].

Диагностика инородных тел трахеобронхиального (ТБД) дерева включает тщательный сбор анамнеза, жалоб пациента, рентгенографию грудной клетки в переднезадней и боковой проекции. Об аспирации инородным телом косвенно можно судить при наличии ателектаза, эмфиземы, пневмоторакса, затяжной пневмонии [29].

В соответствии с классификацией Многоцентрового обсервационного исследования удушья (Multicenter Observational CHoking Investigation, MOCHI) разработан алгоритм определения типа обструкции для последующей адекватной терапии. На основании анатомо-физиологических особенностей обструкцию инородными телами делят на 3 типа: 1-й тип - обструкция верхних дыхательных путей крупным инородным телом, который не может пройти через голосовые складки; 2-й тип - трахеальная или билатеральная обструкция крупным инородным телом; 3-й тип - односторонняя или дистальная обструкция инородным телом [31].

Осложнения, связанные с аспирацией инородного тела, условно делят на немедленные и отсроченные. Немедленные осложнения обычно возникают при полном перекрытии просвета дыхательных путей инородным телом. Включают остановку дыхания, отек легких при отрицательном давлении, пневмоторакс, пневмомедиастинум, подкожную эмфизему, гипоксическое повреждение головного мозга и остановку сердца. Отсроченные осложнения обычно возникают, когда инородное тело находится в одном из главных, долевых или сегментарных бронхов, препятствуя притоку воздуха в легкое дистальнее закупорки. Отсроченные осложнения включают рецидивирующую пневмонию, бронхоэктазы, пиопневмоторакс, бронхоплевральные и бронхокожные свищи, эмпиему и остеомиелит ребра [32-35].

В настоящее время для извлечения инородных тел предпочтение отдается гибкой эндоскопии [36].

Ригидная бронхоскопия может быть рассмотрена как вариант лечения у пациентов с предыдущими неудачными попытками извлечения инородного тела с использованием гибкой эндоскопии, а также при следующих его характеристиках: острые, плотной консистенции и большого диаметра. При длительном вклинении инородного тела в бронхиальную стенку с развитием грануляционной ткани также должна использоваться жесткая бронхоскопия [37]. Именно поэтому в нашем клиническом случае был предпринят подобный вид лечения.

Отдаленные результаты лечения больных с инородными телами дыхательных путей во многом зависят от своевременности их удаления и периода развития заболевания. Послеоперационная летальность не превышает 0,5-0,7%, а полное выздоровление составляет >86% [38].

В статье представлен клинический случай длительного нахождения в промежуточном бронхе голосового протеза в результате его аспирации.

Пациент Д., 62 года, поступил с жалобами на затрудненное дыхание через трахеостому. В анамнезе: наблюдается в НМИЦ онкологии с 2013 г. по поводу рака гортани и щитовидной железы. Состояние после хирургического лечения.

При попытке опроса пациента обращало на себя внимание отсутствие речи. Ранее ему был установлен голосовой протез. Отмечалась выраженная одышка. Со слов родственников, потеря голоса произошла 3 мес назад, тогда же возникло затруднение дыхания через трахеостому, однако за медицинской помощью до настоящего момента пациент не обращался. Учитывая данные анамнеза, было принято решение о проведении КТ и бронхоскопии.

По результатам КТ: в просвете промежуточного бронха справа до устья средне- и нижнедолевого бронхов установлен рентгеноконтрастный высокоплотный стент (рис. 5). На этом уровне отмечается диффузное утолщение стенок промежуточного, средне- и верхнедолевого бронхов; за счет объемного уплотнения толщина промежуточного бронха достигает 1,0 см. Как видно из протокола, врач ошибочно заподозрил стентирование бронха. И только непосредственная визуализация с помощью гибкой эндоскопии позволила поставить окончательный диагноз.

При проведении бронхоскопии визуализировалась следующая эндоскопическая картина: справа просвет промежуточного бронха обтурирован инородным телом, внутри которого визуализировались плотные корки (рис. 6).

По верхнему краю циркулярно определяются разрастания грануляционной ткани розово-красного цвета, легко и обильно кровоточащие при контакте. Проксимальная граница грануляций находится на уровне шпоры верхнедолевого бронха. Неоднократные попытки инструментального удаления инородного тела не увенчались успехом ввиду его полной неподвижности относительно стенок бронха из-за длительного (в течение 3 мес) нахождения в просвете.

Было предпринято эндоскопическое удаление инородного тела промежуточного бронха (голосового протеза) с использованием ригидной эндоскопии в условиях общего обезболивания. Осложнений не отмечено. Пациент выписан в удовлетворительном состоянии.

Литература

1.     Lau C.L., Patterson G.A. Diagnosis and management of tracheal neoplasms. In: P.W. Flint (ed.). Cummings Otolaryngology - Head and Neck Surgery. Philadelphia, PA: Elsevier; Mosby, 2005: 2478-80.

2.     Madhumita K., Sreekumar K.P., Malini H., Indudharan R. Tracheal haemangioma: case report. J Laryngol Otol. 2004; 118 (8): 655-8.

3.     Prakash S., Bihari S., Wiersema U. A rare case of rapidly enlarging tracheal lobular capillary hemangioma presenting as difficult to ventilate acute asthma during pregnancy. BMC Pulm Med. 2014; 14: 41-4.

4.     Porfyridis I., Zisis C., Glinos K., et al Recurrent cough and hemoptysis associated with tracheal capillary hemangioma in an adolescent boy: a case report. J Thorac Cardiovasc Surg. 2007; 134: 1366-7.

5.     Mills S.E., Cooper P.H., Fechner R.E. Lobular capillary hemangioma: the underlying lesion of pyogenic granuloma. A study of 73 cases from the oral and nasal mucous membranes. Am J Surg Pathol. 1980; 4: 470-9.

6.     Walner D.L., Parker N.P., Kim O.S., et al Lobular capillary hemangioma of the neonatal larynx. Arch Otolaryngol Head Neck Surg. 2008; 134: 272-7.

7.     Cho N.J., Baek A.R., Kim J., Park J.S., Jang A.S., Park J.S., et al. A case of capillary hemangioma of lingular segmental bronchus in adult. Tuberc Respir Dis. 2013; 75: 36-9.

8.     Rose A.S., Mathur P.N. Endobronchial capillary hemangioma: case report and review of the literature. Respiration. 2008; 76: 221-4.

9.     Перельман М.И., Королева Н.С., Бирюков Ю.В., Гудовский Л.М., Русаков М.А. Первичные опухоли трахеи: диагностика и хирургическое лечение // Хирургия. 1998. № 6. С. 58-63.

10. Xu Q., Yin X., Sutedjo J., Sun J., Jiang L., Lu L. Lobular capillary hemangioma of the trachea. Arch Iran Med. 2015; 18 (2): 127-9.

11. Voiriot G, Dury S, Parrot A, Mayaud C, Fartoukh M. Nonsteroidal antiinflammatory drugs may affect the presentation and course of community-acquired pneumonia. Chest. 2011 Feb;139 (2):387-394. doi: 10.1378/chest.09-3102. Epub 2010 Aug 19. PMID: 20724739.

12. Ibrahim W.H. Massive haemoptysis: the definition should be reviser. Eur Respir J. 2008; 32: 1131-2.

13. Patrice S.J., Wiss K., Mulliken J.B. Pyogenic granuloma (lobular capillary hemangioma): a clinicopathologic study of 178 cases. Pediatr Dermatol. 1991; 8 (4): 267-76.

14. Fechner R.E., Cooper P.H., Mills S.E. Pyogenic granuloma of the larynx and trachea. A causal and pathologic misnomer for granulation tissue. Arch Otolaryngol. 1981; 107: 30-2.

15. Park S.I., Choi E., Kim Y.H., Park S.H., Choi I.C. Capillary hemangioma of the left main bronchus in an infant. Korean J Thorac Cardiovasc Surg. 2002; 35: 736-9.

16. URL: https://rosoncoweb.ru/library/congress/ru/05/03.php  

17. Park Y.W., Hlivko T.J. Parotid gland metastasis from renal cell carcinoma. Laryngoscope. 2002; 112: 453-6.

18. Ljungberg B., Cowan N.C., Hanbury D.C. et al. EAU guidelines on renal cell carcinoma: the 2010 update. Eur Urol. 2010; 58 (3): 398-406.

19. Langille G., Taylor S.M., Bullock M.J. Metastatic renal cell carcinoma to the head and neck: summary of 21 cases. J Otolaryngol Head Neck Surg. 2008; 37: 515-21.

20. Vogelzang N.J., Stadler W.M. Kidney cancer. Lancet. 1998; 352 (9141): 1691-6.

21. Hefer T., Joachims H.Z., Golz A.. Metastatic renal cell carcinoma to the nose. Eur Arch Otorhinolaryngol. 1994; 251: 127-9.

22. Limper A.H., Prakash U.B. Tracheobronchial foreign bodies in adults. Ann Intern Med. 1990; 112: 604-9.

23. Boyd M., Chatterjee A., Chiles C., et al.. Tracheobronchial foreign body aspiration in adults. South Med J. 2009; 102: 171-4.

24. Ministry of Health, Labor and Welfare in Japan. Report of vital statistics in 2018.

25. Hanba C., Cox S., Bobian M., Svider P.F., Gonik N.J., Shkoukani M.A., et al. Consumer product ingestion and aspiration in children: a 15-year review. Laryngoscope. 2017; 127 (5): 1202-7.

26. Foltran F., Ballali S., Rodriguez H., Sebastian van As A.B., Passali D., Gulati A., et al. Inhaled foreign bodies in children: a global perspective on their epidemiological, clinical, and preventive aspects. Pediatr Pulmonol. 2013; 48 (4): 344-51.

27. Rothmann B.F., Boeckman C.R. Foreign bodies in the larynx and tracheobronchial tree in children. A review of 225 cases. Ann Otol Rhinol Laryngol. 1980; 89: 434-6.

28. Burton E.M., Brick W.G., Hall J.D., et al. Tracheobronchial foreign body aspiration in children. South Med J. 1996; 89: 195-8.

29. Ulas A.B., Aydi Y., Eroglu A. Foreign body aspirations in children and adults. Am J Surg. 2022; 224 (4): 1168-73.

30. Courtney Broaddus V. Murray & Nadel’s Textbook of Respiratory Medicine, 2022

31. Norii T., Igarashi Y., Sung-Ho K., Nagata S., Tagami T., Yoshino Y., et al. Protocol for a nationwide prospective, observational cohort study of foreign-body airway obstruction in Japan: the MOCHI registry. BMJ Open. 2020; 10 (7): e039689. DOI: https://doi.org/10.1136/bmjopen-2020-039689 PMID: 32690753; PMCID: PMC7375623.

32. Rothmann B.F., Boeckman C.R. Foreign bodies in the larynx and tracheobronchial tree in children. A review of 225 cases. Ann Otol Rhinol Laryngol. 1980; 89: 434-6.

33. Holliday S., Gurkowski M.A. Complications in Anesthesia. 2nd ed. Saunders, 2007.

34. Goussard P., Gie R., Andronikou S., et al. Organic foreign body causing lung collapse and bronchopleural fistula with empyema. BMJ Case Rep. 2014; 2014: bcr2014204633.

35. Palasamudram Shekar S., Bajarano P., Hadeh A., et al. Case of missing plastic: foreign body bronchiectasis. Cureus. 2018; 10 (7) :e2974.

36. Rafanan A.L., Mehta A.C. Adult airway foreign body removal. What’s new? Clin Chest Med 2001; 22 (2): 319-30.

37. Ng J., Kim S., Chang B., Lee K., Um S.W., Kim H., et al. Clinical features and treatment outcomes of airway foreign body aspiration in adults. J Thorac Dis. 2019; 11 (3): 1056-64. DOI: https://doi.org/10.21037/jtd.2018.12.130

Материалы данного сайта распространяются на условиях лицензии Creative Commons Attribution 4.0 International License («Атрибуция - Всемирная»)

ГЛАВНЫЙ РЕДАКТОР
ГЛАВНЫЙ РЕДАКТОР
Дземешкевич Сергей Леонидович
Доктор медицинских наук, профессор (Москва, Россия)

Журналы «ГЭОТАР-Медиа»