Результаты хирургического лечения изолированной формы тотального аномального дренажа легочных вен

Резюме

Совершенствование хирургического лечения тотального аномального дренажа легочных вен (ТАДЛВ) способствовало улучшению результатов и значительному снижению госпитальной летальности. В литературе описано большое количество факторов риска, влияющих на результат оперативного лечения и его исход. В настоящей работе мы представляем собственные непосредственные результаты хирургического лечения изолированного ТАДЛВ, анализируемые сквозь призму комплексной оценки факторов риска оперативного лечения ТАДЛВ в госпитальном периоде.

Материал и методы. В настоящее мультицентровое исследование были включены 164 пациента, оперированные по поводу изолированного ТАДЛВ с 2001 по 2020 г. В исследование вошли 76 (46,3%) пациентов с I типом, 46 (28,1%) пациентов со II типом, 32 (19,5%) пациента с III типом и 10 (6,1%) пациентов с IV типом порока. Медиана возраста пациентов составила 34 (14; 83) дня, масса тела - 3,8 (3,3; 4,7) кг. Возраст пациентов соответствовал первым 3 мес жизни у 130 детей (79,3%), из которых 77 (46,9%) пациентов - новорожденные. Признаки дооперационной обструкции легочного венозного кровотока были выявлены у 71 (43,3%) ребенка, в 86 (52,4%) случаях пациенты госпитализировались в отделение реанимации и интенсивной терапии, из которых 59 пациентам требовалось проведение дооперационной искусственной вентиляции легких (ИВЛ), 33 пациентам - дооперационной инотропной поддержки. В работе был проведен комплексный анализ влияния дооперационных и интраоперационных количественных и качественных факторов на течение раннего послеоперационного периода и непосредственные результаты хирургического лечения порока с расчетом пороговых факторов и факторов риска госпитальной летальности.

Результаты. Уровень госпитальной летальности составил 3,65% (6/164). При изучении дооперационных факторов было выявлено, что возраст пациентов, масса тела, а также предоперационная обструкция легочного венозного кровотока, экстренная госпитализация пациента, необходимость дооперационной ИВЛ и инотропной поддержки оказывают влияние на тяжесть течения раннего послеоперационного периода, тогда как риск госпитальной летальности увеличивается при наличии предоперационной обструкции легочного венозного кровотока (в 18,5 раза), экстренной госпитализация пациента (в 12,6 раза), необходимости дооперационной ИВЛ (в 25,6 раза) и инотропной поддержки (в 8,8 раза). Кроме того, фактором риска госпитальной летальности является длительность оперативного вмешательства, продолжительность которого более 195 мин увеличивает риск госпитальной летальности в 11,1 раза. При оценке комплексного влияния факторов риска на уровень госпитальной летальности были выявлены неблагоприятные комбинации факторов риска, негативно влияющие на уровень госпитальной летальности.

Заключение. Современное состояние хирургии ТАДЛВ позволяет выполнять успешную коррекцию порока с уровнем госпитальной летальности менее 5%. Изучение дооперационных и интраоперационных факторов тяжести течения раннего послеоперционного периода и факторов риска госпитальной летальности способствует дальнейшему улучшению результатов хирургического лечения и снижению уровня госпитальной летальности у пациентов с ТАДЛВ. 

Ключевые слова:тотальный аномальный дренаж легочных вен; госпитальная летальность; факторы риска

Финансирование. Из средств государственного задания, регистрационный № темы 121031100287-8.
Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.
Для цитирования: Морозов А.А., Мовсесян Р.Р., Борисков М.В., Белов В.А., Теплов П.В., Латыпов А.К., Грехов Е.В., Ткаченко И.А., Миллер А.Ю., Титов А.М., Дидык В.П. Результаты хирургического лечения изолированной формы тотального аномального дренажа легочных вен // Клиническая и экспериментальная хирургия. Журнал имени академика Б.В. Петровского. 2023. Т. 11, № 1. С. 86-91. DOI: https://doi.org/10.33029/2308-1198-2023-11-1-86-91

Тотальный аномальный дренаж легочных вен (ТАДЛВ) относится к критическим цианотическим врожденным порокам сердца. Данный порок требует облигатного хирургического лечения, в особенности при обструкции легочного венозного кровотока, что определяет раннюю манифестацию критических нарушений гемодинамики и оксигенации, типичной для ТАДЛВ. Совершенствование хирургического лечения ТАДЛВ способствовало улучшению результатов и значительному снижению госпитальной летальности [1, 2]. В литературе представлено большое количество факторов риска, влияющих на результат оперативного лечения и его исход. В настоящей работе мы представляем собственные непосредственные результаты хирургического лечения изолированного ТАДЛВ, анализируемые сквозь призму комплексной оценки факторов риска оперативного лечения ТАДЛВ в госпитальном периоде.

Материал и методы

В настоящее неинвазивное клиническое ретроспективное мультицентровое исследование были включены 164 пациента, оперированные по поводу изолированного ТАДЛВ с 2001 по 2020 г. в ГБУЗ "НИИ - ККБ № 1 им. проф. С.В. Очаповского Минздрава Краснодарского края" (г. Краснодар), ФГБУ ФЦВМТ Минздрава России (г. Калининград), ФГБУ ФЦССХ (г. Красноярск), СПб ГБУЗ ДГМ КСЦ ВМТ (г. Санкт-Петербург) и ФГБУ "НМИЦ им. В.А. Алмазова" Минздрава России (г. Санкт-Петербург). В исследование вошли 76 (46,3%) пациентов с I типом, 46 (28,1%) пациентов со II типом, 32 (19,5%) пациента с III типом и 10 (6,1%) пациентов с IV типом порока в соответствии с классификацией D.R. Darling [3]. Дооперационные данные возраста, массы тела и сатурации представлены в табл. 1.

Возраст пациентов варьировал, однако необходимо отметить, что в большинстве случаев сроки госпитализации больных соответствовали первым 3 мес жизни - 130 детей (79,3%), из которых 77 (46,9%) пациентов - новорожденные. Признаки дооперационной обструкции легочного венозного кровотока были выявлены у 71 (43,3%) ребенка, в 86 (52,4%) случаях пациенты госпитализировались в отделение реанимации и интенсивной терапии (ОРИТ), из которых 59 пациентам требовалось проведение дооперационной искусственной вентиляции легких (ИВЛ), 33 пациентам - дооперационной инотропной поддержки. Госпитальная летальность определялась как неблагоприятный (летальный) исход оперативного вмешательства, наступивший в пределах 30 сут после хирургической коррекции порока.

В работе был проведен комплексный анализ влияния дооперационных и интраоперационных количественных и качественных факторов на течение раннего послеоперационного периода и непосредственные результаты хирургического лечения порока. Количественные параметры анализа отражались в виде средних значений ± стандартное отклонение, медианы, нижнего и верхнего квартилей. Качественные параметры отражены в абсолютных значениях и процентных долях. Проверка нормальности распределения была выполнена с помощью критерия Шапиро-Уилка. В соответствии с распределением и числом наблюдений в группах сопоставление частотных характеристик качественных показателей выполнялось с использованием критерия χ2 с поправкой Йейтса, количественных параметров осуществлялось с использованием непараметрического критерия Манна-Уитни и модуля ANOVA, для выявления и оценки взаимосвязи количественных показателей - коэффициент ранговой корреляции Спирмена (ρ>0,3). Прогностическая значимость и пороговые критерии для факторов риска смертности определялись с помощью метода построения "классификационных деревьев" (classification trees). Риск развития неблагоприятного исхода (OR) вычислялся по стандартным формулам доказательной медицины. Критерием статистической достоверности получаемых выводов считалась величина р<0,05. Статистическая обработка выполнялась с использованием программной системы STATISTICA for Windows (версия 10).

Результаты

Во всех 164 случаях пациентам было выполнено оперативное лечение ТАДЛВ в условиях искусственного кровообращения. В 16 (9,8%) случаях пациентам первично была проведена баллонная атриосептостомия. Оперативные техники, использованные при коррекции порока, представлены в табл. 2.

Циркуляторный арест в условиях глубокой гипотермии применялся в 40 (24,4%) случаях. В подавляющем большинстве наблюдений (95,7%) вертикальная вена (при ее наличии) лигировалась. При восстановлении герметичности межпредсердной перегородки только у 23 (14%) пациентов была оставлена фистула диаметром 3-4 мм. Данные интраоперационного периода представлены в табл. 3.

Анализ оценки влияния количественных и качественных дооперационных факторов позволило определить статистически достоверные факторы тяжести течения раннего послеоперационного периода, которые представлены в табл. 4.

Уровень госпитальной летальности составил 3,65% (6/164). Для определения факторов риска госпитальной летальности был проведен анализ ряда дооперационных и интраоперационных факторов. При изучении дооперационных факторов выявлено, что предоперационная обструкция легочного венозного кровотока, экстренная госпитализация пациента, необходимость дооперационной ИВЛ и инотропной поддержки увеличивают риск госпитальной летальности (табл. 5).

При оценке массы тела, возраста на момент операции, а также анатомического типа порока и типа оперативного вмешательства в качестве факторов, влияющих на летальность, достоверных различий в уровне госпитальной летальности при изолированном учете данных факторов получено не было (р>0,05). При оценке интраоперационных факторов риска госпитальной летальности было показано, что продолжительность оперативного вмешательства относится к факторам, достоверно увеличивающим риск госпитальной летальности (р<0,01), тогда как влияния других интраоперационных факторов на госпитальную летальность, включая время пережатия аорты и продолжительность искусственного кровообращения, выявлено не было. Расчет пороговых значений данного фактора показал, что время оперативного вмешательства более 195 мин увеличивает риск летального исхода в 11,1 раза (OR = 11,1; 95% ДИ 1,2-102,4).

В результате для проведения комплексного анализа было отобрано 5 показателей, принципиально важных для оценки риска смертности (дооперационная обструкция легочного венозного кровотока, характер госпитализации, дооперационная ИВЛ, дооперационная инотропная поддержка, длительность оперативного вмешательства). OR для всех представленных показателей существенно более 2, что свидетельствует об их принципиальной значимости. При анализе различных сочетаний выявленных факторов были получены следующие результаты. В случае когда дооперационная обструкция, экстренная госпитализация и дооперационная ИВЛ не сочетаются, летальность отсутствовала, тогда как при их сочетании, но в отсутствие 2 других факторов уровень летальности составил 8,3%. При сочетании 3 указанных факторов с длительностью оперативного вмешательства более 195 мин уровень летальности при данной комбинации факторов риска составил уже 11,1%.

В случае сочетания 3 указанных факторов с фактором дооперационной инотропной поддержки летальность отсутствовала. Исходя из полученных данных наличие дооперационной обструкции, экстренная госпитализация, дооперационная ИВЛ, а также длительность оперативного вмешательства >195 мин достоверно увеличивают долю летальных исходов (p=0,012), OR=33,5 (95% ДИ 1,55-723,33).

Сочетание всех 5 факторов является наиболее неблагоприятным, при котором доля летальных исходов максимальна и составила 30,8% при общей летальности 3,7%, с достоверным увеличением доли умерших (p<0,001), ОR=123,6 (95% ДИ 6,19-2471,1).

Обсуждение

Начальные этапы становления хирургии ТАДЛВ сопровождались крайне высоким уровнем госпитальной летальности, варируя от 57 до 71% [4-6]. Накопление опыта и совершенствование хирургической техники и методов обеспечения вмешательств на открытом сердце позволили значительно снизить уровень госпитальной летальности, который в настоящее время не превышает 5% [1].

В литературе представлены данные анализа факторов, ассоциированных с риском госпитальной летальности, проводимого в разные годы. Среди данных факторов представлены анатомический тип порока [7, 8], дооперационная обструкция легочного венозного кровотока [7], пол пациента, дооперационная сердечная недостаточность, кризы легочной гипертензии [8]. Однако в литературе представлена и иная, противоположная точка зрения на указанные факторы риска госпитальной летальности. По мнению K. Bando и соавт. [9], дооперационная легочная гипертензия и обструкция легочных вен могут считаться факторами риска ранней летальности, однако значение этих факторов со временем уменьшается, тогда как тип ТАДЛВ существенным фактором риска не является. Данной точки зрения придерживается и J.AHyde и соавт. [10], которые также полагают, что тип порока не влияет на исход.

Оценка значения интраоперационных факторов риска госпитальной летальности показала, что длительное время искусственного кровообращения (более 65 мин) отражает в большей степени интраоперационные сложности, тогда как выраженная обструкция легочного венозного возврата остается фактором риска госпитальной летальности при коррекции ТАДЛВ у новорожденных [11]. Мнение авторов относительно значимости экстренного оперативного вмешательства как фактора госпитальной летальности разделилось. Ряд авторов полагают, что данный фактор является актуальным фактором риска госпитальной летальности среди новорожденных с ТАДЛВ [11-13], тогда как существует и обратная точка зрения [14]. Как мы видим, при достаточно большом количестве факторов риска госпитальной летальности ряд из них имеет в определенной степени историческую ценность, в других случаях нет общего мнения относительно значимости того или иного фактора. В нашей работе был проведен анализ дооперационных и интраоперационных факторов, ассоциированных с тяжелым течением раннего послеоперационного периода и риском госпитальной летальности. В результате проведенного анализа было показано, что дооперационная обструкция легочного венозного кровотока, экстренный характер госпитализации пациента, необходимость в ИВЛ и инотропной поддержке на дооперационном этапе со статистической достоверностью оказывали влияние на тяжесть течения раннего послеоперационного периода и ассоциированы с увеличением риска госпитальной летальности. Необходимо отметить, что возраст и масса тела пациентов также взаимосвязаны с тяжестью течения раннего послеоперационного периода, однако традиционно рассматриваемые в качестве фактора риска неонатальный возраст и низкая масса тела самостоятельными факторами риска госпитальной летальности считаться не могут (нижняя граница 95% ДИ <1). Также необходимо отметить, что ни анатомический тип порока, ни тип хирургического вмешательства при коррекции ТАДЛВ не оказывали статистически достоверного влияния на уровень госпитальной летальности (р>0,05).

Среди интраоперационных факторов данными свойствами обладает продолжительность оперативного вмешательства, которая относится к факторам, достоверно увеличивающим риск госпитальной летальности. Степень риска была рассчитана для каждого фактора в отдельности, однако ситуация, при которой у пациента имеется 1 изолированный фактор риска, ассоциированный с госпитальной летальностью, достаточна редка на практике. Как правило, у пациента имеет место более 1 фактора риска госпитальной летальности, что определяет комплексность их влияния. В соответствии с этим умозаключением нами была проведена комплексная оценка влияния факторов риска госпитальной летальности. Согласно полученным результатам анализа, были выделены 5 ключевых факторов (4 - дооперационные, 1 - интраоперационный), которые являются факторами риска госпитальной летальности, а их комбинации определяют уровень госпитальной летальности. При оценке массы тела, возраста на момент операции, а также анатомического типа порока и типа оперативного вмешательства в качестве факторов, влияющих на летальность, достоверных различий уровня летальности при изолированном учете получено не было (р>0,05). Анализ данных показателей в комплексе с 5 ключевыми факторами показал, что они не имеют самостоятельного значения, уровень госпитальной летальности с учетом значений этих показателей распределяется по уже описанным выше комбинациям факторов.

Литература/References

1.     Kirshborn P.M., Myung R.J., Gaynor J.W., Ittenbach R.F., Paridon S.M., DeCampli W.M. et al. Preoperative pulmonary venous obstruction affects long-term outcome for survivors of total anomalous pulmonary venous connection repair. Ann Thorac Surg. 2002; 74: 1616-20.

2.     Harada T., Nakano T., Oda S., Kado H. Surgical results of total anomalous pulmonary venous connection repair in 256 patients. Interact Cardiovasc Thorac Surg. 2019; 28: 421-6.

3.     Darling R.C., Rothney W.B., Craig J.M. Total pulmonary venous drainage into the right side of the heart: report of 17 autopsied cases not associated with other major cardiovascular anomalies. Lab Invest. 1957; 6: 44-64.

4.     Clarke D.R., Stark J., De Leval M., Pincott J. R., Taylor J.F.N. Total аnomalous pulnonary venous drainage in infancy. Br Heart J. 1977; 39: 436-44.

5.     Stegmann T., Oelert H., Reichelt W., Trenkler G., Kallfelz H.C., Borst H.G. Total anomalous pulmonary venous connection: surgical treatment in 35 infants. Thorac Cardiovasc Surg. 1981; 29 (5): 299-302.

6.     Hawkins J.A., Clark E.B., Doty D.B. Total anomalous pulmonary venous connection. Ann Thorac Surg. 1983; 36 (5): 548-60.

7.     Yee E.S., Turley K., Hsieh W.R., Ebert P.A. Infant total anomalous pulmonary venous connection: factors influencing timing of presentation and operative outcome. Circulation. 1987: 76 (3 pt 2): III83-7.

8.     Lincoln C.R., Rigby M.L., Mercanti C., Al-Fagih M., Joseph M.C., Miller G.A., et al. Surgical risk factors in total anomalous pulmonary venous connection. Am J Cardiol. 1998; 61: 608-11.

9.     Bando K., Turrentine M.W., Ensing G.J., Sun K., Sharp T.G., Sekine Y., et al. Surgical management of total anomalous pulmonary venous connection. Thirty-year trends. Circulation. 1996; 94 (9 suppl): II12-6.

10. Hyde J.A., Stumper O., Barth M.J., Wright J.G., Silove E.D., deGiovanni J.V., et al. Total anomalous pulmonary venous connection: Outcome of surgical correction and management of recurrent venous obstruction. Eur J Cardiothorac Surg. 1999; 15: 735-40.

11. Yong M.S., d’Udekem Y., Robertson T., Horton S., Dronavalli M., Brizard C., et al. Outcomes of surgery for simple total anomalous pulmonary venous drainage in neonates. Ann Thorac Surg. 2011; 91 (6): 1921-7.

12. Karamlou T. Factors associated with mortality and reoperation in 377 children with total anomalous pulmonary venous connection. Circulation. 2007; 115: 1591-8.

13. Wu C.L., Kan C.D., Wu J.M., et al. Risk factors of total anomalous pulmonary venous connection surgery. Pediatr Health Res. 2016; 1 (1): 1-7.

14. Serraf A., Bruniaux J., Lacour-Gayet F., et al. Obstructed total anomalous pulmonary venous return. Toward neutralization of a major risk factor. J Thorac Cardiovasc Surg. 1991; 101: 601-6.

Материалы данного сайта распространяются на условиях лицензии Creative Commons Attribution 4.0 International License («Атрибуция - Всемирная»)

ГЛАВНЫЙ РЕДАКТОР
ГЛАВНЫЙ РЕДАКТОР
Дземешкевич Сергей Леонидович
Доктор медицинских наук, профессор (Москва, Россия)

Журналы «ГЭОТАР-Медиа»