Развитие нейроостеоартропатии Шарко коленного сустава после реконструктивной операции по поводу диабетической нейроостеоартропатии голеностопного сустава

• Оснач С.А.
• Бреговский В.Б.
• Процко В.Г.
• Тамоев С.К.
• Оболенский В.Н.
• Гогия К.Т.

Резюме

Представлены результаты обследования и лечения пациента с последовательным развитием диабетической нейроостеоартропатии (ДНОАП) голеностопного сустава и коленного сустава той же конечности. Пациент, 24 года, с сахарным диабетом 1-го типа с 13 лет и ДНОАП левого голеностопного сустава на стадии Eichenholtz 2. Проведена надлодыжечная малоинвазивная остеотомия малоберцовой и большеберцовой костей с коррекцией деформации и стабилизацией костных фрагментов аппаратом внешней фиксации (АВФ). Через 6 мес АВФ был снят. При инициации ходьбы произошло развитие ДНОАП коленного сустава оперированной конечности, диагностированной на стадии 0 при помощи магнитно-резонансной томографии (МРТ). Полная разгрузка (костыли) в сочетании с иммобилизацией индивидуальной разгрузочной повязкой привели к купированию процесса в коленном суставе без формирования деформации в течение 4 мес, что подтверждено исчезновением температурного градиента, а также данными МРТ. Через 2,5 мес после прекращения иммобилизации пациент ходит с 50% нагрузкой на конечность, клинических признаков рецидива артропатии обеих локализаций не отмечено. Надлодыжечная малоинвазивная остеотомия в сочетании с фиксацией АВФ была эффективна при поражении голеностопного сустава, однако она спровоцировала развитие ДНОАП коленного сустава. Возможно, другими факторами, способствовавшими этому, могли быть сочетание дефицита витамина D, длительной диареи, а также усугубление саркопении и ослабление связочного аппарата конечности вследствие некомпенсированного сахарного диабета и длительной иммобилизации.

Ключевые слова:клинический случай; синдром диабетической стопы; артропатия Шарко; артродез; надлодыжечная остеотомия; чрескостный остеосинтез; аппарат внешней фиксации

Диабетическая нейроостеоартропатия Шарко (ДНОАП) "является не связанным с инфекционным процессом лавинообразным разрушением костно-суставного аппарата стопы на фоне полиневропатии, которое при манифестации патологии сопровождается признаками локального воспаления" [1]. Несмотря на то что основной причиной остеоартропатии на современном этапе развития медицины служит сахарный диабет (СД), описаны и другие, редкие локализации этой патологии, поражающие в основном крупные суставы, в первую очередь коленный. Так, причинами недиабетической остеоартропатии, помимо впервые описанной сифилитической, могут быть сирингомиелия, алкогольная невропатия и некоторые другие денервационные, воспалительно-дегенеративные и дисметаболические заболевания [1-6].

У большинства пациентов ДНОАП поражает одну стопу, однако частота поражения обеих стоп и повторной ДНОАП на той же стопе, что и первичная артропатия, по литературным данным, колеблется от 15 до 25% [1, 7]. В доступной литературе нам не встретилось описания случаев, когда первая ДНОАП поражала стопу или голеностопный сустав, а вторая локализовалась в других крупных суставах.

Мы представляем случай последовательного развития ДНОАП сначала в области дистальных метаэпифизов большеберцовой и малоберцовой костей, а затем, после оперативного лечения этого процесса, проявлений ДНОАП коленного сустава на этой же конечности.

Клинический случай

Пациент, 24 года, не работающий, страдает СД 1-го типа с 2011 г. (с 13 лет). Получает инсулин детемир 25 ЕД/сут в одну инъекцию и инсулин аспарт перед приемами пищи в суточной дозе 25-30 ЕД. Углеводы не подсчитывает. Самоконтроль гликемии проводит, но бессистемно. Гликемия весьма вариабельна, пациент часто испытывает гипогликемии, преимущественно в утренние часы, с минимальным значением до 2,2 ммоль/л. Наблюдение у эндокринолога эпизодическое, только для оформления рецептов. Уровень гликированного гемоглобина не определялся несколько лет. О хронических осложнениях СД неизвестно, однако при прицельном расспросе выяснилось, что более 1 года пациент страдает ежедневной диареей после каждого приема пищи. По этому поводу за медицинской помощью не обращался и лечения не получал. Стопы никогда медработниками не осматривались.

В конце мая - начале апреля 2021 г. отметил появление деформации левого голеностопного сустава, при этом ходил с полной нагрузкой, так как боли не ощущал. По мере нарастания деформации и усиления вывиха стопы появилось сдавление латеральной лодыжки обувью и развитие на ней язвенного дефекта. Обратился в травмпункт по месту жительства, где был выявлен патологический перелом дистальных метаэпифизов обеих костей левой голени со смещением, однако иммобилизация не назначалась. В дальнейшем консультировался в разных учреждениях, однако точный диагноз установлен не был, и иммобилизация так и не была назначена. Вместо этого проводилась "сосудистая" и "нейротропная" парентеральная терапия, без эффекта.

Результаты

В Центр хирургии стопы и диабетической стопы ГБУЗ ГКБ им. С.С. Юдина ДЗМ обратился самостоятельно в июле 2021 г., через 3 мес после развития ДНОАП.

При осмотре состояние удовлетворительное. Масса тела пациента 46 кг при росте 168 см, индекс массы тела - 16,3 кг/м², что соответствует дефициту массы тела. Техника инъекций инсулина ошибочна, на что указывают липогипертрофии и гематомы на животе, бедрах и плечах в местах инъекций.

Локальный статус: помимо вывиха левой стопы кнутри, отмечался умеренный отек стопы и области голеностопного сустава. Определялась местная гипертермия: температурный градиент составил +4 °С в сравнении с контралатеральной стопой. Стопа была неярко гиперемирована. Сохранялся неинфицированный язвенный дефект (Wagner 1) на латеральной лодыжке. Пульсация артерий обеих стоп сохранена. Вибрационная и тактильная чувствительность снижена, температурная чувствительность к Тип-Терму отсутствует, ахилловы рефлексы ослаблены, но сохранены. Суставно-мышечное чувство не нарушено. На рис. 1 представлен внешний вид конечности.

При рентгенографии отмечена деструкция дистальных метаэпифизов обеих костей голени: их лизис, одновременная остеопролиферация и костная перестройка с тенденцией к формированию параоссальной мозоли. Таким образом, рентгенологически процесс по классификации Eichenholtz находился между II и III стадиями. На рис. 2 представлена исходная рентгенограмма конечности.

Кровоток приферических артерий по данным дуплексного сканирования магистральный с обеих сторон. Гликированный гемоглобин на момент госпитализации не определялся. Данных за хроническую болезнь почек, печеночную недостаточность не получено. Признаков воспаления в клиническом анализе крови выявлено не было, уровень С-реактивного белка не повышался, анемии также не обнаружено. Отмечен близкий к нижней границе нормы уровень альбумина сыворотки крови - 34,4 г/л (норма 34-50 г/л). Уровень витамина D составил 8,14 нг/мл, что соответствовало его дефициту. Неожиданным у пациента, не ведущего половую жизнь, было выявление положительной реакции Вассермана (RW), по поводу которой выполнены повторные анализы [иммунофермент­ный анализ (ИФА) на Treponema pallidum (IgМ + IgG) с отрицательным результатом].

Диагноз костной патологии сформулирован как синдром диабетической стопы, нейропатическая форма: диабетическая нейроостеоартропатия Шарко правого голеностопного сустава, активная I стадия.

Лечение

В июле 2021 г. выполнена корригирующая остеотомия в нижней трети обеих костей голени с одномоментной коррекцией деформации аппаратом внешней фиксации (АВФ) (рис. 3).

Срок фиксации в АВФ составил 6 мес. После демонтажа аппарата в январе 2022 г. стопа была фиксирована задней гипсовой лонгетой до верхней трети голени до заживления мест выхода удаленных спиц и уменьшения отека местных тканей. Через 2 нед гипсовая лонгета заменена на индивидуальную разгрузочную повязку Total Contact Cast (ТСС), которую пациент носил до апреля 2022 г. В апреле ТСС преобразован в съемный, и пациенту была разрешена ходьба с помощью костылей с дозированной нагрузкой на оперированную конечность. С момента выявления дефицита витамина D проводилась коррекция его уровня. Вид стопы и контрольная рентгенограмма представлены на рис. 4.

Через 3 нед после начала ходьбы пациент отметил появление отека в области левого коленного сустава. При осмотре отмечались выраженный отек коленного сустава, наличие незначительного выпота в коленном суставе (слабоположительный симптом флотации надколенника), локальная гипертермия с разницей в 6,5 °С в сравнении с температурой на контралатеральном суставе. При рентгенографии убедительных данных за остеодеструкцию получено не было. Выполнена магнитно-резонансная томография (МРТ) коленного сустава в стандартных режимах. Обнаружены обширный отек костного мозга дистального метаэпифиза бедренной кости и надколенника, краевой перелом латерального эпифиза бедренной кости, отек костного мозга и многоплоскостные зоны деструкции костной ткани большеберцовой кости (рис. 5). Уровень гликированного гемоглобина на этот момент составил 8,6%.

Установлен диагноз: диабетическая остеоартропатия Шарко левого коленного сустава, соответствующая активной стадии 0 по классификации Chantelau [8].

 Наложена съемная иммобилизирующая разгрузочная повязка ТСС от пальцев до средней трети бедра. Учитывая отсутствие обильного выпота в коленном суставе, проведение пункции сустава было принято нецелесообразным. В течение первой же недели после наложения ТСС отмечалась положительная динамика в виде снижения локальной температуры на 3 °С, уменьшения отека и гиперемии. В дальнейшем отек уменьшался, температурный градиент снижался и к 4-му месяцу иммобилизации отсутствовал.

На контрольной МРТ от 30.09.2022 отмечалось отсутствие отека костного мозга и иных патологических изменений в области интереса (рис. 6).

Пациенту было разрешено разрабатывать пассивные движения в коленном суставе и приступать на конечность с нагрузкой на 1/3 от обычной. Таким образом, иммобилизация конечности по поводу артропатии коленного сустава продолжалась около 4,5 мес.

Исход и результаты последующего наблюдения

На 10 декабря 2022 г. (2,5 мес после возобновления нагрузки на конечность) пациент ходит с 50% нагрузкой на пораженную конечность, пользуясь тростью. Отек коленного сустава не рецидивирует. Температурный градиент отсутствует по стопе и коленному суставу. Планируется изготовление ортопедической обуви. Состояние углеводного обмена остается неудовлетворительным (уровень HbA1c от 12.12.2022 составил 10,6%).

Обсуждение

Диабетическая остеоартропатия коленного сустава является весьма редким осложнением. Так, при поиске по ресурсу РubМed за последние 20 лет нам удалось выявить 76 публикаций о поражении коленного сустава как проявления ДНОАП, из них подавляющее большинство были описаниями клинических случаев. Тяжесть поражения, неожиданность локализации процесса вследствие редкости патологии неизбежно приводят к запаздыванию лечения, снижению его эффективности и инвалидизации пациентов.

Представленный нами клинический случай демонстрирует редкое поражение ДНОАП коленного сустава конечности после реконструкции стопы по поводу "классической" ДНОАП стопы. С формальной точки зрения, генез ДНОАП коленного сустава у нашего пациента очевиден: увеличение нагрузки после длительной иммобилизации и, вероятно, нарушение алгоритма ходьбы в ТСС с использованием костылей, инициирующее стресс-перелом и деструкцию. Таким образом, в каком-то смысле можно говорить об осложнении лечения ДНОАП голеностопного сустава. Тем не менее возникает вопрос: почему такой сценарий реализовался именно у этого пациента?

Развитие ДНОАП у Л. произошло через 10 лет после заболевания сахарным диабетом. Известно, что такая продолжительность заболевания недостаточна для формирования терминальных осложнений у пациента с СД 1-го типа при условии его компенсации. Поэтому мы предполагаем, что углеводный обмен у пациента Л. все эти годы был в крайне неудовлетворительном состоянии. Об этом свидетельствует наличие тяжелой диабетической полиневропатии нижних конечностей, а также дефицит массы тела. Кроме того, диарея после каждого приема пищи в течение года перед развитием обоих случаев артропатии Шарко характерна для диабетической энтеропатии, также позднего осложнения СД. Нам представляется, что в обсуждаемом случае наличие диареи сыграло свою негативную роль в развитии ДНОАП. Хроническая диарея нередко сопровождается внекишечными осложнениями вследствие нарушения всасывания важнейших нутриентов. В частности, могут развиться гипопротеинемия, анемия, дефицит витамина D с последующим остеопорозом. Особенно часто эти явления встречаются при целиакии. Поскольку целиакия (непереносимость глютена), особенно ее стертые формы, встречаются не так редко, диабетическая энтеропатия может усугублять скрытую патологию, и оба состояния утяжеляют друг друга, усиливая метаболические расстройства [9, 10].

У нашего пациента не выявлено анемии, но содержание альбумина в сыворотке крови было близко к нижней границе нормы и составило 34,4 г/л (норма 34-50 г/л), что может указывать на транскишечную потерю белка. Гипокальциемия также выявлена не была, но дефицит витамина D позволял обосновать высокий риск патологических переломов.

Стоит также отметить, что при поступлении был зафиксирован положительный тест RW, однако при повторных исследованиях сифилис подтвержден не был. Между тем ложноположительная RW встречается при некоторых аутоиммунных заболеваниях, в частности при болезни Крона, которая также может проявляться диареей и иметь внекишечные проявления, например, энтезиты или артриты. К сожалению, ввиду организационных трудностей за время госпитализации нам не удалось провести обследование пациента на предмет патологии кишечника, а в последующем рекомендации по дообследованию в амбулаторных условиях не были реализованы. Они включали проведение фиброколоноскопии, выполнение анализа крови на антитела класса IgG к тканевой трансглутаминазе (исключение целиакии), а также молекулярно-генетическое исследование HLA-B27 как маркера серонегативных артритов, в том числе ассоциированных с воспалительными заболеваниями кишечника.

Помимо изложенных факторов риска повторной ДНОАП, представляется важным отметить длительную иммобилизацию конечности как причину атрофии мышц пораженной конечности, ослабления связочного аппарата и прогрессирования локального остеопороза.

Обсуждая тактику лечения первичной ДНОАП, нельзя не отметить предшествовавшее промедление с инициацией иммобилизации на стадии, когда смещения костных структур еще не было. Несомненно, значительную роль в позднем обращении пациента сыграла его низкая приверженность к лечению и наблюдению у эндокринолога. Тем не менее и медицинский персонал показал свою некомпетентность, не назначив вовремя иммобилизацию. Более того, бессмысленное с точки зрения патогенеза артропатии Шарко медикаментозное лечение могло ухудшить течение процесса, так как дополнительная нагрузка на конечность провоцировалась ходьбой до поликлиники и обратно. Известно, что на рентгенонегативной стадии ДНОАП, когда патология визуализируется только при МРТ, лечение должно начинаться с иммобилизации при помощи ТСС и разгрузки посредством костылей или иных приспособлений (режим non-weight-bearing) [1]. Показано, что при своевременном консервативном лечении на ранней стадии в 70% случаев удается предотвратить клинически значимые деструкции и избежать инвалидизирующей деформации [8]. В нашем случае подход к лечению новой ДНОАП коленного сустава был консервативным именно по этой причине. Поэтому иммобилизация посредством ТСС позволила добиться успеха. Стоит отметить, что в случаях рентгенонегативной стадии ДНОАП контроль процесса приходится проводить не столько визуально и по динамике градиента температуры между пораженной и контралатеральной конечностью, сколько преимущественно при помощи МРТ.

Поражение голеностопного сустава при позднем обращении обычно осложняется подвывихом или вывихом в голеностопном суставе и развитием язвенного дефекта в контактной зоне. Подобное поражение создает крайне высокий риск гнойно-некротических осложнений и окончательной потери опороспособности конечности. Исходя из этого консервативное лечение было признано нецелесообразным. Авторы отказались от выполнения резекционного артродеза из-за вероятности большого пострезекционного укорочения сегмента и появления относительного укорочения конечности, которое потребовало бы постоянного использования сложного ортеза для ходьбы или проведения второго оперативного вмешательства для коррекции укорочения. Выполнение одномомент­ной надлодыжечной корригирующей остеотомии с дальнейшей стабилизацией конечности в аппарате наружной фиксации в режиме поддерживающей компрессии расценивалось авторами как создание благоприятной среды для более быстрого перехода процесса в неактивную стадию.

Заключение

Неклассическая локализация нейроостеоартропатии, даже у пациента с сахарным диабетом, должна насторожить врача и направить диагностический поиск в отношении сопутствующих патологических состояний, способствовавших развитию этого осложнения.

Иммобилизация и полная разгрузка пораженного сегмента, предпринятая на стадии рентгенонегативной артропатии, позволяет не только купировать деструктивно-воспалительный процесс, но и предотвратить клинически значимую деформацию пораженного сегмента конечности.

При ДНОАП с поражением дистальных мета­эпифизов большеберцовой и малоберцовой костей и тяжелой деформацией сустава надлодыжечная малоинвазивная остеотомия с коррекцией деформации и стабилизацией костных фрагментов аппаратом внешней фиксации привела к купированию асептического воспаления и восстановлению биомеханической оси и опороспособности конечности.

Литература

1.     Rogers L.C., Frykberg R.G., Armstrong D.G. et al. The Charcot foot in diabetes // Diabetes Care. 2011. Vol. 34. P. 2123-2129. DOI: https://doi.org/10.2337/dc11-0844  

2.     Sanders L., Edmonds M., Jeffcoate W. Who was first to diagnose and report neuropathic arthropathy of the foot and ankle: Jean-Martin Charcot or Herbert William Page? // Diabetologia. 2013. Vol. 56. P. 1873-1877. DOI: https://doi.org/10.1007/s00125-013-2961-6  

3.     Кудаева Ф.М., Елисеев М.С., Владимиров С.А., Барскова В.Г. Артропатия Шарко: место встречи ревматолога и эндокринолога // Современная ревматология. 2010. Т. 4, № 4. С. 77-82.

4.     Arapostathi C., Tentolouris N., Jude E.B. Charcot foot associated with chronic alcohol abuse // BMJ Case Rep. 2013. URL: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC3644892  DOI: https://doi.org/10.1136/bcr-2012-008263   

5.     Grear B.J., Rabinovich A., Brodsky J.W. Charcot arthropathy of the foot and ankle associated with rheumatoid arthritis // Foot Ankle Intern. 2013. Vol. 34. P. 1541-1547. DOI: https://doi.org/10.1177/1071100713500490  

6.     Lomax A., Ferrero A., Cullen N. et al. Destructive pseudo-neuroarthropathy associated with calcium pyrophosphate deposition // Foot Ankle Intern. 2015. Vol. 36. P. 383-390. DOI: https://doi.org/10.1177/1071100714560399  

7.     Waibel F.W., Berli M.C., Gratwohl V. et al. Midterm fate of the contralateral foot in Charcot arthropathy // Foot Ankle Int. 2020. Vol. 41. P. 1181-1189. DOI: https://doi.org/10.1177/1071100720937654  

8.     Chantelau E., Richter A. The acute diabetic Charcot foot managed on the basis of magnetic resonance imaging - a review of 71 cases // Swiss Med. Wkly. 2013. Vol. 143. Article ID w13831. URL: https://smw.ch/article/doi/smw.2013.13831

9.     Авдеев В.Г. Диабетическая энтеропатия // Фарматека. 2010. № 3. C. 46-49.

10. Al-Toma A., Volta U., Auricchio R. et al. European Society for the Study of Coeliac Disease (ESsCD) guideline for coeliac disease and other gluten-related disorders // United European Gastroenterol. J. 2019. Vol. 7. P. 583-613. DOI: https://doi.org/10.1177/2050640619844125